Síndrome de Down

Lectura compartida de libros para promover el bienestar mental entre jóvenes con y sin síndrome de Down: un ensayo clínico aleatorizado piloto en parejas

Xiaoyi Huang IL Iman Long WZ Wenjie Zhang JX Jikun Xu
Unidad de Psiquiatría, Departamento de Salud Pública y Administración de Medicamentos, Facultad de Ciencias de la Salud, Instituto de Medicina Traslacional, Universidad de Macao, Región Administrativa Especial de Macao, China.
Public Health, 29 October 2025. DOI: 10.3389/fpubh.2025.1604241

Resumen

Antecedentes: Con el progreso social y una mayor comprensión del síndrome de Down (SD), la investigación se ha centrado en mejorar la calidad de vida y la educación de los jóvenes con SD. Este estudio tiene como objetivo determinar la viabilidad y estimar la efectividad preliminar de un programa de lectura compartida en parejas sobre la calidad de vida relacionada con la salud de los jóvenes con SD (resultado principal), el bienestar mental de los estudiantes universitarios (resultado secundario) y los resultados en la interacción actor-compañero, con el fin de fundamentar un futuro ensayo definitivo.

Métodos: Este estudio es un ensayo clínico aleatorizado piloto (ECA) diádico de 8 semanas que compara una intervención de lectura compartida de libros con un grupo de control con actividad mínima. El estudio continuará durante 12 meses como un estudio de cohorte de un solo brazo. Se reclutarán jóvenes con síndrome de Down (SD) y estudiantes universitarios, se formarán díadas y se asignarán aleatoriamente al grupo de intervención o al grupo de control. La intervención consiste en emparejar a un joven con SD con un estudiante universitario para una sesión semanal de lectura compartida de libros de una hora. Al grupo de control se le proporcionarán tres libros para leer a su gusto durante las 8 semanas. El resultado primario es la calidad de vida relacionada con la salud de los jóvenes con SD, medida mediante el Inventario de Calidad de Vida Pediátrica (PedsQL 4.0). Los resultados secundarios incluyen la escala de Compromiso, Perseverancia, Optimismo, Conexión y Felicidad (EPOCH) para medir el bienestar. El Cuestionario de Calidad de la Amistad (FQQ) se utilizará para medir el nivel de amistad de la díada en el grupo de intervención a las 8 semanas. Se tomarán mediciones al inicio del estudio (T0) y a las 8 semanas (T1). Después de 8 semanas, se ofrecerá a todos los participantes la oportunidad de continuar en el estudio, uniéndose a la intervención semanal de lectura compartida de libros; las medidas de resultado se evaluarán en los seguimientos de 6 meses (T2) y 12 meses (T3). Se utilizarán modelos de regresión lineal mixta para comparar los grupos de intervención y control a las 8 semanas. Para los seguimientos de 6 y 12 meses, se analizarán las puntuaciones de cambio con respecto al valor inicial para evaluar posibles efectos a largo plazo.

Discusión: Este estudio se centra en el bienestar mental de jóvenes con síndrome de Down y estudiantes universitarios, promoviendo la salud psicológica mediante actividades de lectura compartida.

Resultados esperados: Se prevé que las actividades de lectura compartida mejoren el bienestar mental tanto de los jóvenes con síndrome de Down como de los estudiantes universitarios; sin embargo, debido al tamaño de la muestra del estudio piloto, es posible que este ensayo no detecte una efectividad estadísticamente significativa.

Introducción

El síndrome de Down (SD) es un trastorno genético congénito causado por anomalías cromosómicas (1). Esta condición puede afectar el desarrollo intelectual y físico de la persona, lo que genera dificultades en la vida diaria y el aprendizaje. Actualmente, la incidencia mundial del SD es de aproximadamente 14 por cada 10 000 nacidos vivos. Esta tasa puede variar en diferentes contextos socioculturales debido a las disparidades en el acceso a las pruebas genéticas y las actitudes hacia la interrupción del embarazo (2). En Estados Unidos, alrededor de 6000 bebés nacen con SD cada año, lo que corresponde a una incidencia de aproximadamente 1 por cada 700 nacimientos (3). En el Reino Unido, la prevalencia es de 12,6 por cada 10 000 nacidos vivos, con alrededor de 750 bebés nacidos con SD anualmente (4). La incidencia del SD entre los nacidos vivos en China es notablemente menor, de 3,05 por cada 10 000 nacidos vivos (5).

El impacto del síndrome de Down (SD) en las personas y sus familias es multifacético. Las personas con SD suelen experimentar dificultades en el desarrollo cognitivo, el crecimiento físico y las características faciales (6). Estas dificultades pueden afectar el aprendizaje, el lenguaje y la memoria, y también se asocian con mayores riesgos para la salud, como cardiopatías congénitas, malformaciones intestinales y deficiencias visuales o auditivas (7). Estas deficiencias físicas y cognitivas pueden obstaculizar el desarrollo social de un niño con SD, quien a menudo tiene dificultades para formar y mantener amistades con sus compañeros. Esto puede limitar el bienestar social y el desarrollo emocional, reduciendo aún más las oportunidades de participación social (8). La falta de interacción social se ha relacionado estrechamente con una menor calidad de vida, lo cual es particularmente evidente en la población con SD. La participación social es crucial para la calidad de vida de las personas con SD, ya que no solo proporciona una sensación de plenitud, sino que también favorece la creación de relaciones y la participación en deportes, pasatiempos y otras actividades significativas (9). Mejorar la participación social y la calidad de vida de las personas con SD requiere el apoyo activo y la aceptación de la familia, la comunidad y la sociedad en su conjunto.

Las personas con síndrome de Down suelen mostrar fortalezas relativas en el aprendizaje no verbal, el procesamiento visual y las habilidades sociales, a pesar de los retrasos cognitivos (10, 11). Estas fortalezas pueden aprovecharse mediante intervenciones sociales como la lectura compartida de libros para promover la participación y el aprendizaje. Se ha demostrado que la lectura compartida de libros influye positivamente en el bienestar mental de los jóvenes. A través de la lectura y el debate interactivo, los jóvenes pueden desarrollar una comprensión más profunda de los conceptos de bienestar mental y aumentar su conciencia sobre temas relacionados. Además, la lectura compartida de libros puede estimular el entusiasmo por la interacción social y hacer que la lectura sea una experiencia más placentera (12). Esta actividad no solo puede mejorar la participación social y la calidad de vida, sino también ayudar a los jóvenes a afrontar mejor los desafíos y alcanzar el crecimiento y desarrollo personal (13).

Aunque esta es la primera intervención de lectura compartida de libros que involucra a jóvenes con síndrome de Down y estudiantes universitarios en Macao, estudios previos sobre lectura compartida de libros han indicado resultados positivos. La investigación de Sun et al. (14) demostró que la lectura compartida de libros puede mejorar significativamente la regulación emocional y las habilidades sociales en niños, particularmente entre aquellos con discapacidades del desarrollo. De manera similar, otro estudio encontró que la lectura compartida de libros influye positivamente en el desarrollo del lenguaje y el bienestar mental de los niños (15). La lectura compartida de libros implica una lectura interactiva en parejas acompañada de discusión y reflexión. Si bien estos estudios se centraron principalmente en niños en edad escolar o personas con otras condiciones del desarrollo en lugar de específicamente en el síndrome de Down, sugieren que la lectura compartida puede proporcionar beneficios emocionales y sociales. Nuestro estudio busca ampliar esta evidencia en jóvenes con síndrome de Down, una población que no ha sido estudiada en el contexto de este tipo de intervenciones de interacción entre pares. Planteamos la hipótesis de que la lectura compartida de libros no solo mejorará el bienestar mental, sino que también puede mejorar la calidad de vida al promover la participación social y el apoyo emocional, como lo indica la literatura existente.

La lectura compartida de libros puede ser una herramienta educativa eficaz para ayudar a los jóvenes con síndrome de Down a mejorar sus habilidades lingüísticas, cognitivas y sociales (16). Al leer con otros, los jóvenes pueden acceder a nuevos conocimientos e información, ampliar sus perspectivas y fortalecer su autoestima. Además, la lectura compartida facilita el intercambio social y emocional entre los jóvenes, sus familias y compañeros, promoviendo la comprensión y el respeto mutuos y contribuyendo a un entorno más inclusivo y solidario (17). Sin embargo, hasta la fecha, existe una falta de investigación sobre intervenciones de lectura compartida que emparejen a jóvenes con síndrome de Down con compañeros sin este síndrome. Este estudio busca abordar esta carencia.

Este estudio tiene como objetivo realizar una prueba piloto para evaluar la viabilidad y los efectos preliminares de una intervención de lectura compartida en la calidad de vida de los jóvenes con síndrome de Down. El estudio también incluye dos objetivos secundarios:

Objetivo secundario 1: Examinar si la lectura compartida de libros con jóvenes con síndrome de Down mejora el bienestar mental de los estudiantes universitarios participantes.

Objetivo secundario 2: Investigar la interdependencia actor-pareja entre jóvenes con síndrome de Down y sus compañeros estudiantes en términos de calidad de vida y bienestar mental.

Métodos: El protocolo del estudio se elaboró ​​y documentó de acuerdo con las directrices SPIRIT y sigue el diagrama de flujo CONSORT 2025 (Figura 1) (18).

 

Figura 1

Traducción:

Enrolment: Inscripciones
Assessed for eligibility: Evaluación de elegibilidad
DS: Síndrome de Down
University students: Estudiantes Universitarios
Excluidos No cumple con los criterios de inclusión
Rechazó participar 
Otros motivos
Rojo. Formados en díadas aleatorias
Allocation: Asignación.
Follow Up: Seguimiento.
Analysis: Análisis  

Participación de pacientes y público (PPP)

En los últimos años, la PPP ha ganado un amplio reconocimiento en la investigación relacionada con la salud en muchos países. Sin embargo, su adopción ha sido limitada hasta la fecha en China (19). La PPP se incorporó a este estudio para garantizar la relevancia y pertinencia de los hallazgos para los jóvenes con síndrome de Down y sus familias. A lo largo del desarrollo del estudio, involucramos a jóvenes, padres, cuidadores y miembros del público en discusiones y decisiones clave. El estudio se concibió y desarrolló inicialmente mediante la PPP. Los investigadores, en colaboración con la Asociación de Síndrome de Down de Macao (MDSA), organizaron dos reuniones de PPP durante la fase de diseño de este estudio. La primera reunión incluyó a investigadores, jóvenes con síndrome de Down, sus padres o tutores y estudiantes universitarios. Durante estas sesiones, los investigadores presentaron el concepto de una intervención de lectura compartida de libros que involucraba a estudiantes universitarios y jóvenes con síndrome de Down, la cual recibió un amplio apoyo. Se realizaron varias mejoras con base en los comentarios de la PPP con respecto a las estrategias de reclutamiento, la duración y el contenido de la intervención, las medidas de resultado y la ubicación de las actividades de intervención. Una segunda reunión con representantes de MDSA y padres/tutores legales dio lugar a nuevos acuerdos sobre la gestión y la programación de las actividades de intervención. Por ejemplo, se prefirieron los fines de semana debido a los compromisos escolares. En esta reunión, los miembros del comité de participación pública también recomendaron incorporar elementos atractivos a la intervención para captar y mantener el interés de los participantes.

Mediante nuestro proceso de codiseño, el grupo de Participación Pública (PPP) desempeñó un papel activo en la configuración de la intervención, especialmente en la selección y revisión de los materiales de lectura, el perfeccionamiento del diseño de la intervención y la definición del rol de los colaboradores. El grupo PPP también colaboró ​​de manera fundamental en la identificación y selección de las medidas de resultado para el estudio. El grupo continuará brindando apoyo mutuo, con la facilitación del equipo de investigación y el coordinador de PPP. El Comité Asesor de PPP mantendrá una estrecha colaboración con el equipo de investigación durante todo el estudio.

Diseño del estudio: Este estudio será un ensayo clínico aleatorizado piloto, pragmático, de grupos paralelos y diádicos, que comparará una intervención de lectura compartida (jóvenes con síndrome de Down emparejados con estudiantes universitarios) con un grupo de control con actividad mínima.

Todos los individuos con síndrome de Down (SD) reclutados para el estudio serán emparejados aleatoriamente con un estudiante universitario para formar una díada. Dependiendo del número de participantes, si se inscriben más estudiantes universitarios que jóvenes con SD, algunas díadas podrían consistir en un participante con SD y dos estudiantes (es decir, un emparejamiento 1:2). Cada díada será asignada aleatoriamente 1:1 al grupo de intervención o al grupo de control. El reclutamiento se llevará a cabo durante un período de 12 meses, y cada participante participará en la condición asignada durante 8 semanas. Después de este período, a los participantes del grupo de control también se les ofrecerá la intervención. El resultado principal se evaluará a las 8 semanas posteriores a la aleatorización. Una fase extendida permitirá explorar los efectos a largo plazo y la sostenibilidad, con resultados medidos a los 6 y 12 meses para orientar el diseño de futuros ensayos.

Contexto

Se reclutarán jóvenes con síndrome de Down (SD) en entornos comunitarios de Macao, en estrecha colaboración con la MDSA. Los estudiantes universitarios serán reclutados en universidades de Macao.

Participantes

Los criterios de inclusión para los participantes con SD son los siguientes: (1) diagnóstico de SD; (2) edad entre 10 y 20 años; (3) capacidad para participar en la intervención y las evaluaciones, ya sea de forma independiente o con el apoyo de un cuidador. Se contactará a los posibles participantes a través de centros comunitarios para personas con SD y anuncios en redes sociales. El rango de edad se seleccionó tras un debate y acuerdo con el grupo de participación pública, integrado por miembros de la Asociación de Síndrome de Down de Macao con experiencia en la organización de actividades sociales para esta población. Basándose en su experiencia previa, el grupo de 10 a 20 años se consideró el más apropiado.

Los criterios de inclusión para los estudiantes universitarios participantes son los siguientes: (1) tener 18 años o más; (2) ser capaz de leer y comprender libros en inglés o chino; (3) ser capaz de comunicarse en inglés, mandarín o cantonés; (4) no presentar deficiencias visuales o de lectura graves que afecten la capacidad lectora. Los criterios de exclusión incluyen: hospitalización actual; comorbilidades graves (p. ej., epilepsia no controlada) o incapacidad para participar incluso con el apoyo de un cuidador; incapacidad para participar debido a deficiencias visuales o del habla graves sin un cuidador disponible para asistir; o participación simultánea en otro estudio clínico que pudiera interferir con esta intervención o sus evaluaciones.

Si bien el rango de edad para los participantes con síndrome de Down es amplio, la intervención se centra en fomentar la mentoría y la conexión social. Los estudiantes universitarios actuarán como compañeros de apoyo, adaptando sus estrategias de participación al nivel de desarrollo del participante asignado. Todos los participantes (o sus tutores legales, en el caso de participantes con síndrome de Down) darán su consentimiento informado tras una explicación completa de los procedimientos del estudio, el tiempo requerido y sus derechos (incluida la naturaleza voluntaria de la participación y el derecho a retirarse en cualquier momento). Nos aseguraremos de que tengan tiempo suficiente para hacer preguntas y considerar su participación antes de firmar el formulario de consentimiento. Para los participantes con síndrome de Down que sean menores de edad o requieran el apoyo de un tutor, se obtendrá el consentimiento de sus cuidadores (representantes legales) además del asentimiento del participante. Utilizaremos un lenguaje sencillo y ayudas visuales para explicar el estudio y garantizar que los participantes con síndrome de Down y sus cuidadores comprendan plenamente el propósito, los procedimientos y los posibles riesgos del mismo. Todos los participantes dispondrán de tiempo suficiente para considerar su participación. Los jóvenes con síndrome de Down y los estudiantes universitarios participantes de ambos grupos recibirán un vale de compra por valor de 160 MOP (aproximadamente 20 USD) al completar la evaluación de seguimiento de 8 semanas.

Formación de díadas

Asignaremos aleatoriamente a cada joven con síndrome de Down al menos a un estudiante universitario para formar díadas y facilitar experiencias de lectura compartida. Este emparejamiento está diseñado para fomentar la conexión social y el desarrollo de la amistad entre los participantes.

Aleatorización y asignación

Los participantes dentro de sus díadas serán asignados aleatoriamente (1:1) al grupo de intervención o al grupo de control. Se preparará una lista de aleatorización generada por computadora (utilizando bloques aleatorios de 2 y 4) en la Universidad de Macao, y la asignación se realizará después de la recopilación de datos iniciales. Un estadístico externo, ajeno al estudio, realizará la asignación de forma centralizada utilizando esta lista. Los investigadores que realicen las evaluaciones iniciales y de seguimiento desconocerán la asignación a los grupos.

Intervención de lectura compartida

La intervención de lectura compartida estará dirigida por un/a líder de intervención, un/a estudiante de doctorado en enfermería. El/La líder de intervención contará con la ayuda de facilitadores/as que recibirán una capacitación de una hora en estrategias de comunicación adaptadas al síndrome de Down (p. ej., apoyos visuales, preguntas con ritmo) y técnicas de participación (p. ej., lectura dialógica, adaptaciones sensoriales). Las sesiones incluirán: (i) una actividad para romper el hielo de 10 minutos con una adaptación del juego de las sillas musicales (pasar flores con música, seguido de compartir una palabra favorita de sesiones anteriores) y juegos de imitación de expresiones faciales para generar confianza; (ii) una lectura compartida de 30 minutos con libros aprobados por el programa PPP, con adaptaciones para participantes no verbales (preguntas de sí/no) y pruebas de atención (bloques de lectura de 10 minutos con pausas para estirarse); y (iii) una reflexión de 10 minutos con apoyos visuales (tarjetas con emojis para hablar sobre la "parte favorita") y entradas en un cuaderno de bitácora con iconos. Esta capacitación será impartida por el/la líder de intervención. Los informes semanales de los facilitadores documentarán las dificultades en la implementación (por ejemplo, la falta de compromiso de los participantes) para la resolución de problemas que se repiten.

Los facilitadores mantendrán la participación de los asistentes, y los cuidadores de los jóvenes con síndrome de Down son bienvenidos. Para minimizar el sesgo, los facilitadores seguirán un manual estandarizado (Archivo complementario 1: Manual del facilitador de la intervención). La fidelidad de la sesión en todas las díadas se evaluará mediante listas de verificación (Archivo complementario 2: Lista de verificación de fidelidad y criterios de puntuación) completadas por el líder de la intervención. Cada sesión concluirá con un breve período de reflexión durante el cual los participantes comentarán lo que han leído y planificarán la siguiente sesión. Se enviarán recordatorios semanales a las familias y a los estudiantes sobre los horarios de las sesiones. La asistencia se incentivará mediante un sistema de pegatinas, que los participantes coleccionarán en un álbum de recortes proporcionado.

Tal como se sugirió durante las reuniones de PPP, introduciremos un cuaderno de registro de "Crecimiento" (Archivo complementario 3: Plantilla del cuaderno de registro de crecimiento del participante) para cada participante con síndrome de Down. Este cuaderno personal permite a los jóvenes (con la ayuda del cuidador según sea necesario) registrar las actividades de lectura de cada sesión, como los libros leídos, el vocabulario nuevo y las reflexiones o el progreso personal. Se anima a los cuidadores a ayudar a mantener el registro, lo que facilita el seguimiento del desarrollo del niño y mantiene la participación en la intervención en casa. El cuaderno es opcional y adaptable a todas las edades. Los cuidadores recibirán orientación sobre cómo apoyar las actividades de lectura en casa, aunque no se requiere ninguna práctica formal en el hogar. El cuaderno de crecimiento también sirve como puente entre el niño, la familia y el estudiante voluntario, permitiendo compartir entradas o logros para fomentar la comunicación y una sensación de logro. Se anima a las familias a seguir utilizando el registro después del estudio para mantener los hábitos de lectura. Este concepto de cuaderno surgió de los comentarios de PPP destinados a mejorar la participación de los participantes.

Grupo de control

Los participantes del grupo de control en lista de espera serán informados de que deberán esperar 8 semanas antes de comenzar las sesiones de lectura compartida. Las parejas del grupo de control no se conocerán durante este período de 8 semanas; los participantes con síndrome de Down y los estudiantes de este grupo solo se reunirán después del seguimiento de 8 semanas, cuando comience la intervención. Para mantener la participación de los jóvenes con síndrome de Down en el grupo de control, se les proporcionarán tres libros para leer de forma independiente o con su familia durante el período de espera. Después de las 8 semanas de espera, se invitará a los participantes del grupo de control a unirse a las sesiones de lectura compartida. En ese momento, cada joven con síndrome de Down del grupo de control conocerá a su compañero estudiante y podrá participar plenamente en las sesiones semanales. Este enfoque garantiza que, si bien el grupo de control recibe libros, no participe en la lectura compartida en parejas hasta después del período de lista de espera de 8 semanas. Este diseño es metodológicamente fundamental, se alinea con el consenso del grupo de participación pública de que todos los participantes finalmente reciben la intervención y cumple con los requisitos éticos.

Medidas de resultado

Las medidas de resultado se recopilarán al inicio (T0) y a las 8 semanas posteriores a la aleatorización (T1) tanto para el grupo de intervención como para el grupo de control. Tras la fase inicial del ensayo clínico aleatorizado (ECA) de 8 semanas, todos los participantes (incluidos los del grupo de control en lista de espera) recibirán la intervención; se realizarán seguimientos adicionales a los 6 meses (T2) y a los 12 meses (T3) posteriores a la aleatorización en esta fase de extensión de un solo brazo. Para el grupo de intervención, los resultados de los participantes con síndrome de Down se recopilarán al final de la última sesión mediante entrevistas realizadas por el investigador. Para el grupo de control, los resultados de las 8 semanas para los participantes con síndrome de Down se recopilarán mediante entrevistas telefónicas realizadas por el investigador. Los estudiantes universitarios participantes en ambos grupos completarán sus medidas de resultado mediante una encuesta en línea, con recordatorios enviados después de 1 y 2 días si no se completa.

En T1, las díadas del grupo de intervención completarán una medida adicional (que evalúa la amistad general de la díada) que no se administrará al grupo de control en lista de espera; Todas las demás mediciones de resultados son idénticas para ambos grupos. El resultado principal de este estudio es la calidad de vida relacionada con la salud de los jóvenes con síndrome de Down a las 8 semanas (T1), medida mediante el Inventario de Calidad de Vida Pediátrica (PedsQL) 4.0. Los resultados secundarios incluyen el bienestar mental de los estudiantes acompañantes (evaluado mediante la escala EPOCH) y la calidad de la amistad dentro de la díada (evaluada mediante el Cuestionario de Calidad de la Amistad, FQQ). Además, los cuidadores de los participantes con síndrome de Down completarán una escala de Efecto Percibido Global (GPE) para evaluar su percepción del cambio en la calidad de vida del participante con síndrome de Down.

Características basales

Las mediciones basales se registrarán antes de la aleatorización. Se recopilarán las características de los participantes, incluyendo edad, sexo, estatura (cm), peso (kg), etnia, idioma, tipo de residencia y nivel educativo. También se registrará información sobre el cuidador, incluyendo su parentesco con el participante y su edad. Todos los puntos de recolección de datos de resultados a lo largo del estudio se presentan en la Tabla 1.

Nota: I = grupo de intervención; C = grupo de control.

DS: Jóvenes con síndrome de Down; I: Grupo de intervención; C: Grupo de control; PEDSQL 4.0: Inventario de Calidad de Vida Pediátrica, versión 4.0; EPOCH: Compromiso, Perseverancia, Optimismo, Conexión y Felicidad; GPE: Escala de Efectos Percibidos Globales; FQQ: Cuestionario de Calidad de la Amistad.

Calidad de vida relacionada con la salud

La calidad de vida relacionada con la salud de los jóvenes con síndrome de Down se medirá mediante el PedsQL 4.0. El Inventario de Calidad de Vida Pediátrica (PedsQL) es una herramienta ampliamente utilizada para evaluar la calidad de vida en niños y adolescentes de 2 a 18 años con afecciones de salud agudas o crónicas, incluido el síndrome de Down (20). Para los participantes mayores de 18 años, se utilizará la versión para adultos del PedsQL cuando sea apropiado, o se obtendrán informes de los cuidadores. El PedsQL 4.0 abarca los dominios de funcionamiento físico, bienestar emocional, interacción social y funcionamiento escolar, y también proporciona una puntuación total. Las puntuaciones más altas indican una mejor calidad de vida. Este instrumento ha demostrado buenas propiedades psicométricas en jóvenes, con una consistencia interna (alfa de Cronbach) que oscila entre 0,66 y 0,93 (21).

Los cuidadores de los participantes con síndrome de Down completarán la escala GPE de calidad de vida en T1 para proporcionar una evaluación externa del cambio en la calidad de vida del niño. Para el análisis, las respuestas de “mejoría notable” o “mejoría significativa” se clasificarán como una mejora clínicamente importante, mientras que las respuestas de “mejoría leve”, “sin cambios” o “empeoramiento” se considerarán como una mejora no sustancial (22). Las respuestas de la escala GPE se analizarán como una escala ordinal, y “empeoramiento” se informará por separado para evaluar un posible deterioro.

Bienestar mental

La Escala EPOCH de Bienestar Adolescente se utiliza para evaluar rasgos psicológicos positivos en jóvenes (23). Consta de cinco dimensiones: Compromiso, Perseverancia, Optimismo, Conexión y Felicidad. La EPOCH incluye 20 ítems (4 por dimensión) y se desarrolló como una medida breve de rasgos psicológicos positivos en jóvenes que pueden promover el bienestar y la salud física (24).

Calidad de la amistad

La calidad de la amistad se evaluará mediante el Cuestionario de Calidad de la Amistad (FQQ), que mide dimensiones clave de la amistad entre pares (como compañía, conflicto, ayuda/apoyo, seguridad y cercanía) (25). El FQQ cuantificará la percepción que cada participante tiene de su amistad, lo que permitirá comprender mejor la relación social que se forma a través de la intervención.

Eventos adversos

Cualquier evento adverso en cualquiera de los grupos se documentará mediante formularios de informe de caso, incluyendo el seguimiento de la angustia social o emocional, con la participación de los cuidadores según sea necesario. El coordinador del ensayo mantendrá contacto regular con los participantes (o con los padres/tutores de los participantes con síndrome de Down) para supervisar cualquier problema o efecto adverso a lo largo del estudio.

Análisis estadístico. Se seleccionó un tamaño de muestra objetivo de 12 díadas (12 por grupo) para obtener estimaciones preliminares de variabilidad y viabilidad, de acuerdo con las recomendaciones para ensayos piloto (26, 27), y manteniendo un enfoque pragmático dadas las limitaciones de recursos en los estudios de población con síndrome de Down. El análisis estadístico será realizado por un investigador que desconocerá la asignación de los grupos, y un estadístico independiente verificará el análisis del resultado primario. El análisis primario comparará el grupo de intervención de lectura compartida de libros y el grupo de control en lista de espera para el resultado primario a las 8 semanas posteriores a la aleatorización. El análisis secundario incluirá el análisis de los resultados secundarios a las 8 semanas posteriores a la aleatorización. Además, utilizaremos un modelo de interdependencia actor-pareja (APIM) para explorar las relaciones dentro de la díada (examinando cómo la calidad de vida o el bienestar mental basal de un miembro podría influir tanto en sus propios resultados como en los de su pareja). La composición de la díada y las posibles diferencias en la dinámica interpersonal se tendrán en cuenta dentro del APIM. Para comparar los resultados, utilizaremos modelos lineales de efectos mixtos para tener en cuenta las mediciones repetidas y la agrupación por díadas. Los resultados se presentarán como diferencias medias entre grupos con intervalos de confianza del 95 %. Los modelos se ajustarán según las puntuaciones basales de los resultados y las covariables, como la edad, el sexo y el nivel educativo.

El análisis primario se realizará mediante un enfoque de intención de tratar (ITT). Los análisis secundarios se llevarán a cabo tras la imputación de los datos faltantes. Se realizará un análisis de sensibilidad mediante imputación múltiple de los datos faltantes (incluyendo todos los resultados secundarios y las covariables en el modelo de imputación). Todos los análisis se realizarán con R en RStudio (28).

La viabilidad del ECA se evaluará en función de la adherencia de los participantes a la intervención y las tasas de finalización de las medidas de resultado en cada momento. La aceptabilidad de la intervención se evaluará mediante la retroalimentación cualitativa de los participantes en el grupo de intervención. La presencia de cuidadores y el tamaño del grupo se documentarán y analizarán como posibles moderadores de los efectos de la intervención. Mantendremos una consulta continua con el panel de participación de pacientes y público (PPP) durante todo el estudio para obtener información sobre la implementación de la intervención. Esta retroalimentación continua ayudará a los investigadores a comprender los factores que fomentan o desalientan la participación, mejorando los procesos del estudio para su consideración en estudios futuros. También involucraremos al panel PPP en la difusión de los hallazgos, incorporando sus aportaciones al presentar los resultados a las partes interesadas locales.

Confidencialidad de los datos

Toda la información relacionada con el ensayo se almacenará de forma segura en el centro de investigación de la Facultad de Ciencias de la Salud de la Universidad de Macao. Los datos se anonimizarán mediante números de identificación codificados. Estos códigos se almacenarán por separado bajo protección de contraseña para evitar la identificación de los participantes. El acceso a los datos estará restringido a un pequeño grupo de personas responsables del control de calidad, la auditoría y el análisis. El conjunto de datos final del ensayo solo será accesible para el estadístico del estudio.

Discusión

Contribuciones previstas

Nuestro estudio adoptó un enfoque de participación pública y del público (PPP), involucrando a dos padres, un joven con síndrome de Down (SD), dos estudiantes universitarios en un proceso de consulta iterativo, al que posteriormente se unieron un representante de MDSA y tres estudiantes universitarios adicionales. Las consultas iniciales revelaron recomendaciones de las partes interesadas para utilizar plataformas de redes sociales (p. ej., grupos de Facebook centrados en el SD) y boletines informativos de MDSA para el reclutamiento, con un 85 % de los cuidadores que prefirieron las sesiones de los domingos por la tarde para evitar conflictos de horario con compromisos educativos/terapéuticos. Los jóvenes participantes enfatizaron la incorporación de actividades atractivas (p. ej., juegos) para mantener la participación. Las consultas posteriores refinaron el protocolo de intervención a través de: (i) la inclusión de libros con enriquecimiento visual (p. ej., Amigos inusuales) y novelas gráficas como sugirieron los miembros del PPP; (ii) el desarrollo conjunto de un cuaderno de registro de "crecimiento" propuesto por los padres con indicaciones visuales (p. ej., emoticonos); y (iii) la implementación de una capacitación de comunicación específica para el SD de 1 hora para estudiantes voluntarios que cubrió lenguaje simplificado y apoyos visuales. Las modificaciones del protocolo incluyeron la introducción de actividades rompehielos de 10 minutos (p. ej., sillas musicales adaptadas), períodos de reflexión diádica estructurados, la sustitución de medidas extensas de calidad de vida por PedsQL 4.0 (forma abreviada) y la adición del FQQ a petición de los padres. Un grupo asesor de PPP (dos padres, dos jóvenes con síndrome de Down, tres estudiantes) se reúne trimestralmente para supervisar la adherencia (p. ej., registros de asistencia) y resolver problemas de implementación (p. ej., introducción de audiolibros para dificultades de lectura), al tiempo que contribuye a la difusión del conocimiento mediante resúmenes en lenguaje sencillo. Si bien se reconoce el posible sesgo de selección (p. ej., sobrerrepresentación de participantes con alto nivel educativo), la diversidad se mejoró mediante las iniciativas de divulgación de MDSA, lo que demuestra la influencia integral de PPP en el diseño, la implementación y la evaluación de la intervención.

El objetivo de este estudio es evaluar la viabilidad potencial y los posibles efectos de la lectura compartida de libros como una intervención sencilla y de bajo costo para mejorar el bienestar mental y la calidad de vida de jóvenes con y sin síndrome de Down. Elegimos la lectura compartida de libros porque es una actividad fácil de implementar y de amplia aplicación que mejora el bienestar general de los participantes al promover conexiones emocionales, mejorar la interacción social y brindar apoyo psicológico. Como estudio piloto, esta investigación informará principalmente sobre la viabilidad de realizar un ensayo futuro más amplio, incluyendo la aceptabilidad para el reclutamiento, el cumplimiento de las sesiones semanales y la exhaustividad de la recopilación de datos, y proporcionará indicaciones iniciales sobre la magnitud de los efectos para los resultados de interés. La lectura compartida de libros es una intervención no invasiva y de baja intensidad que no requiere equipo complejo ni apoyo técnico profesional y puede implementarse fácilmente en diversos entornos.

Esta sencillez hace que la intervención de lectura compartida sea particularmente atractiva, con potencial de escalabilidad, especialmente en entornos con recursos limitados para una implementación sostenida a largo plazo. Anticipamos una alta aceptación por parte de los participantes, según los comentarios iniciales de la participación pública, que indican una recepción positiva del concepto. Dada su naturaleza no invasiva y la buena acogida inicial, creemos que la intervención será factible y aceptable en la práctica. Si bien no prevemos grandes dificultades en la implementación, esto se evaluará formalmente en el estudio piloto.

Fortalezas del diseño del estudio

Una fortaleza clave de nuestro diseño de estudio es que la intervención de lectura compartida se desarrolló con la valiosa colaboración de pacientes y representantes de la participación pública. Mediante múltiples rondas de debate, incorporamos las perspectivas de diferentes partes interesadas. Por ejemplo, los cuidadores de personas con síndrome de Down compartieron sus experiencias y expectativas sobre las actividades de lectura, los representantes públicos brindaron retroalimentación sobre la aceptación general de este tipo de programas en la comunidad, y los investigadores se aseguraron de que el formato de la intervención estuviera basado en la evidencia y fuera efectivo. El protocolo de intervención final representa un producto verdaderamente colaborativo, perfeccionado repetidamente a través de reuniones de seguimiento con la participación pública para maximizar los beneficios de la lectura y crear un entorno físico y mental cómodo para los participantes.

Abordando las lagunas en la literatura

Investigaciones recientes sugieren que las intervenciones dirigidas a desarrollar las habilidades lingüísticas en personas con síndrome de Down pueden, de hecho, mejorar la comunicación (29). Dichas intervenciones pueden adoptar diversas formas, como la incorporación de libros y revistas a las actividades cotidianas y la provisión de práctica guiada adecuada (30). Metaanálisis previos han demostrado que las intervenciones lingüísticas, como la lectura compartida de libros, pueden mejorar la capacidad del lenguaje oral en niños con trastornos del neurodesarrollo (31). Las intervenciones incluidas en estos metaanálisis emplearon diversas técnicas, como la lectura compartida, la estimulación general del lenguaje, la instrucción directa del lenguaje, las intervenciones lingüísticas basadas en el juego, las intervenciones con apoyo multimedia, las intervenciones basadas en la interacción social y las intervenciones con participación familiar. La metarregresión indicó que las sesiones más largas durante periodos prolongados resultaron más beneficiosas que las intervenciones más cortas y de corta duración. Este hallazgo motivó nuestra decisión de implementar sesiones relativamente más largas durante un periodo de 8 semanas en nuestro ensayo, con la expectativa de que una intervención sostenida pudiera generar efectos de mayor magnitud. Si bien nuestro estudio piloto no tiene la potencia estadística suficiente para detectar diferencias estadísticamente significativas, proporcionará estimaciones del tamaño del efecto para determinar el tamaño de la muestra de un futuro ensayo clínico aleatorizado definitivo.

Implicaciones para la práctica y las políticas

La lectura compartida de libros entre jóvenes con síndrome de Down ha recibido menos atención empírica que entre adolescentes con desarrollo típico (32). Dada la prevalencia de dificultades en el aprendizaje del lenguaje entre los jóvenes con síndrome de Down, puede ser necesario ajustar la forma en que se lleva a cabo la lectura compartida para maximizar su efecto. En nuestro estudio, elegimos libros que combinan imágenes con texto, ya que la evidencia sugiere que este formato beneficia a las personas con síndrome de Down al compensar una memoria verbal a corto plazo más deficiente mediante una memoria visoespacial más fuerte (33). La falta de motivación y la dificultad para mantener la concentración son barreras comunes para las actividades de lectura con niños con síndrome de Down (34). La inclusión de juegos interactivos y el registro de crecimiento en nuestra intervención tiene como objetivo, en parte, abordar estos problemas haciendo que las sesiones sean amenas y gratificantes. Nuestro estudio piloto también explorará áreas que aún no están claras en la literatura, como por ejemplo: los posibles beneficios a largo plazo de la lectura compartida; si los efectos difieren entre los participantes con síndrome de Down y sus compañeros estudiantes; cómo el contexto cultural podría influir en los resultados; y la sostenibilidad y aceptabilidad general de tales intervenciones (35). En resumen, este estudio proporcionará información valiosa para futuras investigaciones sobre intervenciones. Los hallazgos sobre viabilidad y aceptabilidad guiarán el diseño y la implementación de estudios más amplios. En última instancia, nuestro objetivo es establecer la lectura compartida de libros como una estrategia viable y basada en la evidencia para mejorar el bienestar mental y la calidad de vida de los jóvenes, tanto con como sin síndrome de Down.

Fortalezas y limitaciones potenciales

La lectura compartida de libros representa una intervención sencilla y de bajo costo, y este estudio constituye el primer intento de vincular a jóvenes con síndrome de Down con estudiantes universitarios en un programa de lectura colaborativa. Este enfoque es significativo porque una sola intervención dirigida a ambas poblaciones puede generar efectos positivos sostenibles para ambos grupos. Además, este será el primer estudio realizado en Macao centrado en esta población específica, por lo que las tasas de reclutamiento y la adherencia esperada aún son inciertas. La intervención, diseñada conjuntamente mediante la participación público-privada, demuestra ventajas significativas. Estos hallazgos tienen importantes implicaciones para las políticas públicas, en particular con respecto a la escalabilidad de este modelo comunitario de bajo costo para otros trastornos del neurodesarrollo en entornos con recursos limitados. Al demostrar beneficios tanto para los adolescentes con discapacidad como para los estudiantes participantes, tiene el potencial de fundamentar políticas de educación inclusiva y brindar oportunidades para la integración en el sistema de salud. La implementación futura debería centrarse en promover la estandarización de la capacitación del personal y garantizar el acceso equitativo a materiales y tecnologías de lectura apropiados.

Sin embargo, conviene reconocer varias limitaciones. En primer lugar, el uso de un diseño de grupo de control en lista de espera, en lugar de un control activo concurrente, puede introducir un sesgo potencial, ya que los participantes del grupo de control recibirán la intervención en algún momento. Este diseño también plantea la posibilidad de contaminación, dado que los participantes del grupo de control pueden tener acceso a libros y oportunidades para participar en lecturas compartidas con otras personas ajenas al estudio. En segundo lugar, no es factible que los participantes desconozcan su asignación al grupo (intervención o control), lo que puede generar diferentes expectativas de mejora e influir en los resultados durante la recopilación de datos. Por último, se prevén dificultades relacionadas con el reclutamiento y la retención de participantes, lo que podría afectar la viabilidad y la generalización del estudio. Al tratarse de un estudio piloto, el tamaño de la muestra es limitado y el estudio puede carecer de la potencia suficiente para detectar efectos modestos de la intervención. En consecuencia, cualquier diferencia en los resultados se interpretará con cautela y se utilizará principalmente para orientar el diseño de un ensayo más amplio. A pesar de estas limitaciones, este estudio piloto representa un primer paso importante en la evaluación de una intervención innovadora. Los conocimientos adquiridos serán invaluables para planificar un ensayo definitivo y podrían abrir nuevas vías para la promoción del bienestar mental en jóvenes con discapacidades del desarrollo (36).

Conclusión

Este estudio piloto servirá de base para el diseño de un ensayo controlado aleatorizado posterior con la potencia estadística adecuada, al proporcionar datos valiosos sobre la viabilidad, la aceptabilidad y la eficacia preliminar de la intervención. De tener éxito, el programa de lectura compartida podría mejorar el bienestar de las personas con síndrome de Down al ofrecerles una nueva vía para la interacción social y el aprendizaje. Si la intervención demuestra mejoras en la calidad de vida, respaldaría el uso de la lectura compartida como una opción no farmacológica basada en la evidencia para mejorar la calidad de vida en la comunidad de personas con síndrome de Down. También podría fomentar más programas que conecten a personas con síndrome de Down con otros jóvenes (como estudiantes universitarios) en actividades mutuamente beneficiosas.

Material complementario: El material complementario de este artículo se encuentra disponible en línea en: https://www.frontiersin.org/articles/10.3389/fpubh.2025.1604241/full#supplementary-material

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